Introdução: A púrpura trombocitopênica idiopática (PTI) é uma condição clínica marcada por plaquetopenia isolada. O tratamento de primeira linha é feito com corticoide. Porém a PTI pode ser desencadeada ou associada a outras doenças, esse relato mostra um paciente com plaquetopenia e achados na medula óssea de hipercelularidade. Dessa forma, segue o raciocínio clínico de como seguiu o andamento e a investigação mesmo sem uma clínica isolada. Objetivo: Apresentar um caso de Púrpura Trombocitopênica Crônica associado a deficiência de vitamina B12. Relato de caso: Paciente, sexo masculino, 25 anos, há 03 anos com quadro de púrpuras e astenia. A análise do exame laboratorial admissional revelou no hemograma trombocitopenia (28.000 plaquetas/μL, 8.700 leucócitos/μL, hemoglobina 17,8g/dL, volume corpuscular médio 100,2 f/L), desidrogenase lática (DHL)=477 U/L. Feita investigação com exames sorológicos para hepatite B, hepatite C, sífilis, HIV, estudo com FAN e anticardiolipina não reagentes. Após corticoterapia com pulsoterapia apresentou resposta plaquetária (72.000 plaquetas/μL). O mielograma evidenciou medula óssea hipercelular com hiper de série granulocítica e displasia de série vermelha e branca, e presença de neutrófilo hipersegmentado. Paciente apresentou resposta à suplementação vitamínica de B12. Feita dosagem de vitamina B12 (VitB12) sérica com resultado superior ao valor inferior da normalidade (231pg/mL). Discussão: A PTI é um distúrbio hemorrágico comum. O diagnóstico é de exclusão e eminentemente clínico, levando em consideração a história clínica, o exame físico e o hemograma completo. As manifestações clínicas estão relacionadas ao sangramento, no entanto muitos são assintomático, ao exame físico podem apresentar-se com petéquias e equimoses. No relato acima, o paciente apresentou plaquetopenia imune e foi investigado causas secundárias. A anemia megaloblástica foi suspeitada pelo mielograma com forte acurácica associado à elevação do DHL, além do início com cianocobalamina em detrimento do corticosteróide mostrou-se eficaz. É importante lembrar que, mesmo na presença de normalidade nos níveis séricos da VitB12, é possível encontrar anemia megaloblástica, já que o nível sérico da VitB12 é um indicador pobre da quantidade de VitB12 realmente disponível para as células. Conclusão: Com isso, é indispensável reconhecer diante de uma apresentação atípica de PTI, a busca por diagnósticos subjacentes, atentando para os sinais e sintomas associados e demais achados laboratoriais para que seja possível elencar como possível associação etiológica a deficiência de vitamina B12. A fim de permitir um diagnóstico e tratamento precoce dessa patologia e assim minimizar suas sequelas.