Introdução: A leucemia mieloide aguda (LMA) é uma neoplasia maligna de células hematopoiéticas progenitoras que pode apresentar manifestações orais como primeiros sinais e sintomas. Deste modo, é importante que os cirurgiões-dentistas saibam identificar precocemente as alterações orais relacionadas à leucemia a fim de conduzir o paciente ao diagnóstico o mais rápido possível. Objetivo: Este trabalho visa reportar um caso incomum de infiltração leucêmica em semimucosa labial superior e em mucosa de palato duro de uma paciente atendida em nosso serviço. Relato de caso: Paciente L.D.S, feminino, 51 anos, feoderma, procurou atendimento médico em serviço externo para avaliação de lesão em semimucosa labial superior com tempo de evolução de aproximadamente 1 mês. Foi prescrito antibiótico, sem melhora da lesão. Após a realização de hemograma, foi observada plaquetopenia e encaminhada ao nosso serviço para investigação diagnóstica. Os exames de mielograma e imunofenotipagem, além de testes moleculares, indicaram o diagnóstico de LMA. À oroscopia, observamos a presença de uma lesão ulcerada recoberta por crosta de coloração acastanhada e de consistência endurecida, medindo aproximadamente 2 cm em sua maior extensão e localizada em semimucosa labial superior à direita. Havia também, a presença de crescimento exofítico de superfície irregular, exibindo áreas de eritema e de ulcerações superficiais, localizado em toda extensão da mucosa de palato duro. Foi realizada biópsia incisional em semimucosa labial e palato duro, e a análise histopatológica e imuno-histoquímica confirmou o diagnóstico de infiltração leucêmica. Conclusão: A LMA também pode apresentar lesões em lábios e palato duro, sendo esperada a remissão destas lesões após o tratamento quimioterápico. O cirurgião-dentista deve estar atento a qualquer alteração encontrada em cavidade oral, e em caso de sugestividade de condições sistêmicas associadas, solicitar exames laboratoriais a fim de melhor investigação diagnóstica. Diante do diagnóstico de leucemia, o paciente deve ser encaminhado ao médico onco-hematologista para avaliação e tratamento. Sendo assim, o cirurgião-dentista pode atuar de forma importante no diagnóstico precoce da LMA.