Introdução: A leucemia-linfoma de células T do adulto é uma neoplasia de linfócitos T maduros, associada à infecção pelo vírus linfotrópico de células T humanas do tipo I (HTLV-I). O HTLV-I é um retrovírus que infecta de 10 a 20 milhões de pessoas em todo o mundo, mas está associado à doença em apenas 5% dos indivíduos. A maioria dos pacientes permanece assintomática, todavia em alguns pacientes o vírus causa doenças graves. Objetivo: O presente relato tem como objetivo informar o diagnóstico e apresentação clínica de um caso de linfoma de células T do adulto associado ao HTLV-1. Relato de caso: Homem, 67 anos, pedreiro, procedente de Macau/RN, foi admitido em dezembro de 2019. Apresentava clínica de astenia de início insidioso, perda ponderal de 10 kg, no período de 15 dias e queixa de prurido difuso. O exame físico revelou um linfonodo palpável em cadeia supraclavicular direita com cerca de 1cm de diâmetro, indolor, hepatomegalia de 6cm abaixo do rebordo costal e traube ocupado. Realizou hemograma, com hemoglobina = 14,2 g/dL; hematócrito = 42,6%, Volume Corpuscular Médio = 87,12%, plaquetas = 400 mil/mm3, leucócitos = 53.000/mm3, com predomínio 40% de linfócitos. Feito mielograma com hipercelularidade, relação granulocítica/eritrocitária- 10:1, linfócitos 10%, medula óssea hipercelular às custas da série granulocítica. Imunofenotipagem por citometria de fluxo do sangue periférico mostrou a presença CD 44: 99%, CD 18: 99%, CD 25/3: 75, na região correspondente às células mononucleares totais observa-se predomínio de células T CD4+ maduras de natureza monoclonais com fenótipo aberrante. Sorologias para HTLV 1 e 2 foram realizadas, com resultado positivo por quimioluminescência. Evoluiu hemodinamicamente estável, com manutenção do quadro supracitado sendo encaminhado para realização de tratamento direcionado com quimioterapia. Conclusão: O caso relatado demonstra a importância do diagnóstico dessa patologia diante de variadas abordagens clínicas e exames de triagem confirmatória para a infecção pelo HTLV-1 e 2. Ademais, chama a atenção devido ao longo período entre o início da sintomatologia clínica e o diagnóstico definitivo. Além de evidenciar a vulnerabilidade do sistema epidemiológico em identificar casos de linfoma HTLV-1.