Introdução: A leucemia/linfoma de células T do adulto (ATL) consiste em doença linfoproliferativa de células T periféricas associada à infecção pelo vírus HTLV1. De curso clínico variável, pode se apresentar de forma assintomática até formas agressivas de curso fulminante. Os vírus HTLV1 e 2 se apresentam como pró-vírus, cujo genoma integra-se ao DNA de linfócitos do hospedeiro. Pode ser transmitido por via parenteral, sexual ou vertical. Neste trabalho é descrito resultados do rastreio da infecção pelo HTLV1 entre familiares de caso índice. Relato de caso: Mulher, 42 anos, admitida por tosse seca, febre, perda ponderal, astenia e dor retrorbitária com 40 dias de duração. No exame físico apresentava palidez; tomografia de tórax evidenciou opacidades parenquimatosas bilaterais e linfonodomegalias mediastinais e hilares. Tomografias de abdome e pelve foram normais. Pesquisas de micobactérias em lavado broncoalveolar e por biópsia transbrônquica foram negativas. Leucocitose (36,2 x 106/mm3) às custas de linfócitos maduros e atípicos (21,3 x 106/mm3, alguns com morfologia de “flower cells”) motivou suspeita de ATL. Pesquisa para HTLV1 por quimioluminescência foi reagente (título 71 - VR<1). Imunofenotipagem de sangue periférico documentou processo linfoproliferativo crônico T (37,5% de linfócitos T anômalos CD45+, CD3+ fraco, CD7-, CD2+, CD4+, CD5+, CD38+ heterogêneo). Biópsia de medula óssea revelou-se hipercelular por infiltração difusa por pequenos linfócitos. Estudos citogenéticos não foram realizados. Demais achados incluíram hipercalcemia (13,3 mg/dL), disfunção renal (ureia sérica 50 mg/dL e creatinina sérica 2 mg/dL) e elevação de desidrogenase láctica sérica (339 U/L). Forma aguda leucêmica da ATL foi considerada e terapia baseada em zidovudina e interferon-alfa foi instituída com melhora temporária do estado clínico. Paciente evoluiu com morte por pancreatite aguda não-biliar e septicemia após nove meses do início do tratamento. Mediante diagnóstico, prole e cônjuge de caso índice foram convocados para estudo por sorologia para HTLV1. Sorologia para HTLV1 e 2 de esposo foi não reagente. Sorologia de filha foi reagente e imunofenotipagem revelou presença de mais de 5% de linfócitos periféricos CD3+/CD4+/CD25+, compatível com ATLL forma smoldering. Permanece assintomática e em seguimento. Sorologia de filho foi reagente e recusou seguimento. Discussão: O HTLV tem distribuição variável, maior prevalência no sul do Japão (10%) e alguns países africanos. Na América do Sul, estima-se que o Brasil tenha o maior número de infectados, sendo Maranhão, Pará, Pernambuco e Bahia os Estados de maior prevalência (6,7-10/1000 habitantes). Como infecção negligenciada, a falta de programa de rastreio populacional nacional implica em seguimento de transmissão e falta de diagnóstico. Provável mecanismo de transmissão da infecção do caso índice para filhos é o vertical. Conclusão: Consideração para medidas que visem diagnóstico precoce e difusão de conhecimento da história natural da infecção pelo HTLV1 são medidas fundamentais para controle da infecção pelo HTLV1 e, assim, minimizar complicações potencialmente graves da infecção.