Introdução: A recaída da LLA pós TCTH sempre traz consigo um prognóstico reservado, mesmo quando com acometimento extramedular exclusivo. Dentre as manifestações extramedulares destacamos a infiltração ocular, evento notavelmente raro na ausência de envolvimento do SNC. A uveopatia leucêmica é mais comum em pacientes com LLA e acometimento de SNC (anterior ou concomitante) ou recaida, quando a lesão ocorre principalmente no segmento anterior dos olhos (hipópio, nódulos da íris, glaucoma). Objetivo: Discutir acometimento ocular como sítio de recaída extramedular. Método: Relato de caso e discussão de literatura. Relato do caso: BRML, 8 anos, LLA B Ph positivo, diagnostico em dez/2015, tratada inicialmente pelo Protocolo GBTLI 2009-Ph1+. Apresentou 1ª recaída combinada precoce (SNC + MO) em jan/2017 durante a fase de manutenção. Reindução pelo Protocolo BFM REZ 2002 e consolidação do tratamento com TCTH alogênico, haploidêntico em julho de 2017 (Condicionamento: Fludarabina/Ciclofosfamida e TBI). 2ª recaída combinada em nov/2018, iniciada indução conforme protocolo R17 associado a Dasatinib. Durante tratamento diagnósticada com DECH grau I de pele e pangastrite, sem necessidade de corticoterapia. 3ª recaída combinada em julho/2019, sendo optado, neste momento por QT paliativa com Dasatinibe, VP orale MADIT semanal; realizada RDT de crânio e eixo. Paciente muito sintomática neurologicamente o que justificou tratamento mais agressivo para SNC. Paciente evoluiu com RCC não sustentada. Apresentou como complicação AVCi extenso, optado por suspensão de tratamento. Optado, posteriomente, por manter QT paliativa com ciclofosfamida VO. 4ª recaída em maio/2020, isolada em SNC, reiniciado MADIT semanalpara alívio dos sintomas, com negativação do LCR. Manutenção com ciclofosfamida VO e MADIT. Em julho/2020, paciente iniciou quadro agudo de turvação visual, associado a lesão esbranquiçada ocular, bilateral, que surgia ao decorrer do dia. Feito diagnostico clínico de Hipópio Leucêmico. Coletado LCR com realização de MADIT, cujo resultado veio negativo para citologia oncótica. Considerado como progressão extramedular isolada. Iniciado corticoide tópico e encaminhada paciente para realização de RDT paliativa em câmara anterior de olhos bilateralmente. Discussão: O segmento anterior dos olhos é um local incomum de recidiva extramedular. Dentre as apresentações possíveis, citam-se irite com hipópio, heterocromia, vasos de íris proeminentes, espessamento difuso da íris, massa branca sólida na câmara anterior com múltiplos depósitos na íris, anisocoria, edema da córnea, glaucoma, panuveíte, uveíte anterior recorrente e tumor conjuntival. O mecanismo de recidiva do segmento anterior não é claro. A migração de células leucêmicas ao longo dos vasos ciliares posteriores no espaço subaracnoideo ao redor do nervo óptico é um mecanismo proposto. O tratamento engloba RDT local, com doses geralmente superiores a 20Gy. Pode ser necessário associação de corticoterapia tópica e quimioterapia sistêmica. Conclusão: É importante suspeitar de recidiva para toda criança previamente tratada para LLA e que apresenta sintomas oculares. O diagnóstico inclui testes oculares (aspiração de hipópio/íris/biópsia da massa ocular) e avaliação hematológica de rotina. O diagnóstico precoce do acometimento ocular pode ser dificultado devido à raridade do quadro, comprometendo no prognóstico do paciente.