A leucemia mieloide aguda (LMA) é uma doença maligna dos leucócitos e sua fisiopatologia consiste em mutações hematopoiéticas bem definidas, envolvendo células precursoras comprometidas da linhagem mieloide de desenvolvimento celular, apresentando uma grande heterogenicidade clínica, morfológica e celular. A LMA desencadeia sintomas como fadiga, febre e sangramentos devido à produção anormal de células sanguíneas, e pode gerar infiltrados leucêmicos em órgãos e tecidos, como pele, sistema nervoso central e tecidos bucais. Este é o relato de caso de uma paciente com LMA não diferenciada monocítica e suas manifestações orais. Paciente de 36 anos, mulher, foi encaminhada para investigação de anemia intensa. O hemograma sugeriu hipótese diagnóstica de LMA pela anemia, plaquetopenia e leucocitose. A paciente tinha queixas de disgeusia, xerostomia, desconforto ao comer, optando por alimentos pastosos devido ao sangramento gengival e histórico de febre diária. A equipe de Odontologia foi acionada e observou sangramento associado a aumento gengival, gengivas com coloração arroxeada em áreas distintas, úlcera em língua, mucosas ressecadas, crosta hemorrágica extensa e ressecamento no lábio inferior; bem como presença de aparelho ortodôntico com acúmulo de biofilme, sugerindo como hipótese diagnóstica de infiltrado leucêmico e/ou sarcoma granulocítico. Recebeu orientação sobre higiene oral (escova extra macia, bochechos com clorexidina a 0,12% sem álcool e lanolina para os lábios). Planejou-se a remoção do aparelho ortodôntico para controle de focos infecciosos e trauma após melhora das lesões gengivais, minimizando risco de hemorragia. Os exames laboratoriais iniciais mostraram: eritrócitos 2,76 mm3, Hb 7,6 g/dL, Ht 22,8%, plaquetas 17.000 μL. O mielograma confirmou LMA e iniciou-se a quimioterapia (qt) de indução (citarabina, idarrubina e daunorrubicina), sem efeitos colaterais em boca e com regressão completa do infiltrado leucêmico em gengiva após 10 dias, quando realizou-se a remoção do aparelho ortodôntico. Após 18 dias observou-se regressão importante da úlcera em lábio inferior e importante melhora na sintomatologia. A terapia antineoplásica foi interrompida devido quadro de pancitopenia severa pós-qt quando a paciente evoluiu a óbito. A LMA é uma doença grave e diversificada, podendo apresentar manifestações orais que podem ser os primeiros sinais da doença e a atuação da odontologia contribuiu para o acompanhamento e suporte da paciente.