A hemofilia A é um distúrbio hemorrágico caracterizado pela deficiência ou anormalidade da atividade coagulante do fator VIII. Uma de suas complicações é o desenvolvimento de inibidor que trata-se de um anticorpo capaz de inibir a ação coagulante do fator em reposição, o que resulta em um tratamento não responsivo e no aumento das intercorrências hemorrágicas. A alternativa para desensibilização do indivíduo aloimunizado e erradicação do inibidor contra o fator VIII é o protocolo de imunotolerância (IT). Entretanto, 20 a 40% dos casos podem não responder à indução de IT, demandando um tratamento menos eficaz com o uso contínuo de agentes de bypassing. Em 2021, no Brasil, foi aprovada uma nova alternativa terapêutica para a pessoa com hemofilia A e inibidor com falha na IT, qual seja o protocolo para uso de emicizumabe. Esse anticorpo monoclonal mimetiza a ação do fator VIII ativado na cascata de coagulação e promove a hemostasia. Sendo assim, o objetivo desse estudo é relatar o caso de um adolescente (P1) com hemofilia A grave e inibidor persistente após IT após um 20 meses em tratamento com emicizumabe com vistas às melhorias de sua condição de saúde. O método é descritivo-exploratório com base nos registros da equipe multidisciplinar obtidos no prontuário e através de entrevista aberta ao paciente e seu responsável. Para essa análise, os dados de sangramento foram analisados no período de outubro de 2020 até julho de 2023, o que corresponde há um ano antes do início do emicizumabe até o presente momento. P1, sexo masculino, 15 anos, HAG, diagnosticado no primeiro ano de vida, fez uso de fator VIII por demanda. Desenvolveu inibidor no quinto ano de vida, realizou tratamento de IT (2014-2018) com falha terapêutica e profilaxia de longa duração com agente de bypassing. Da análise dos registros da avaliação musculo-esquelética antes do tratamento com emicizumabe consta: auxílio de órtese externa para mobilidade; artrofia grau IV na musculatura de membro inferior esquerdo; sinovite crônica em joelho esquerdo com piora da perimetria e também sinovite em joelho e cotovelo direito. Apresentou hemartroses recorrentes no período, com taxa anual de sangramento = 7 e três hospitalizações, sendo duas delas para tratamento hospitalar de sangramento episódico e outra para sinovectomia artroscópica de joelho esquerdo. Apresentava problemas com autoestima, isolamento social e absenteísmo escolar. A falta de registros no diário de infusão também sugeriam uma má adesão ao tratamento proposto. A partir do uso do anticorpo monoclonal, em outubro de 2021, não houve sangramentos espontâneos (taxa sangramento anual = 0); melhora significativa da sinovite de ambos os joelhos com diminuição do flexo do joelho esquerdo e deambulação sem auxílio. Nos demais aspectos relacionados a saúde, evidenciou-se a retomada da rotina escolar e das atividades sociais e de lazer, com percepções positivas acerca da sua autoimagem. Dessa forma, sugere-se que o impacto do tratamento atual na saúde articular e a diminuição da frequência de aplicação das doses profiláticas, além da via de administração, foram facilitadores para o desenvolvimento do auto-cuidado e para um melhor engajamento do indivíduo e sua família em relação ao tratamento proposto. Além disso, a redução da taxa de sangramento é um achado que corrobora com os resultados de eficácia da droga publicados nos estudos recentes.