A leishmaniose é uma protozoose transmitida através da picada de fêmeas do mosquito-palha, principalmente em regiões com precárias condições de higiene, as regiões Norte e Nordeste são as que apresentam maior incidência no Brasil. A manifestação clínica mais comum é a mucocutâneo. Seu relato em pacientes submetidos ao transplante alogênico de células tronco-hematopoéticas (alo-TCTH) é raro, em especial na fase precoce do tratamento. Apesar da baixa incidência, a doença pode ser responsável por complicações fatais se não tratada precocemente, principalmente na fase de neutropenia. O objetivo deste trabalho é relatar um caso de leishmaniose oral no período inicial do alo-TCTH. Paciente do sexo feminino, 32 anos, natural do interior de Minas Gerias, com indicação de alo-TCTH, aparentado, HLA idêntico, fonte de células medula óssea, por anemia aplástica grave. No período pré-condicionamento imediato foi identificada discreta lesão em placa, de superfície eritematosa, de aproximadamente 0,3 × 0,2 cm em pilar amigdaliano direito. Foi feita a hipótese de lesão fúngica, optado pela realização de biópsia incisional e cultura para fungos. Foi optado pela manutenção do transplante com uso de voriconazol em dose profilática. No D+5 (condicionamento CY+ATG), a paciente apresentou febre e houve progressão da lesão. O anatomopatológico identificou processo inflamatório crônico, com focos exsudativos, de moderada intensidade, com ausência de granulomas e presença de pequenas células com aspectos sugestivos de Leishmania sp. Como a cultura da amostra foi negativa, optou-se por complementar a avaliação com PCR de sangue, que foi positivo para leishmania. O voriconazol profilático foi transicionado para anfotericina B lipossomal. Após o ajuste do tratamento houve regressão da lesão em mucosa oral e controle do quadro febril. A lesão apresentou resolução completa após enxertia neutrofílica. Até o D+32, a paciente se mantém sem lesão e com o PCR de sangue negativo. Conclui-se que o diagnóstico precoce de condições infecciosas é fundamental no alo-TCTH e a presença de uma equipe multidisciplinar experiente pode viabilizar essa condição.