O tratamento de indução da LMA, por causar neutropenia prolongada, é fator de risco para desenvolvimento de infecções bacterianas e fúngicas. A despeito do emprego de profilaxia antimicrobiana, neutropenia febril é frequentemente observada. Dentre as infecções fúngicas invasivas, Aspergillus sp representa o agente mais comum, entretanto, outras espécies de fungos podem causar infecção no contexto de imunossupressão. Relatamos o caso de um paciente com infecção fúngica disseminada por agente incomum durante tratamento de indução de LMA. Masculino, 63 anos, admitido para tratamento de indução de LMA com esquema “7+3”. Tinha diagnóstico prévio de síndrome mielodisplásica hipoplásica tratada inicialmente com timoglobulina e ciclosporina e, após progressão com aumento de blastos, com azacitidina por 6 ciclos. Após início da quimioterapia, desenvolveu neutropenia febril associada a infecção de corrente sanguínea por Staphyilococcus epidermidis e Streptococcus oralis tratada com meropenem e vancomicina. A tomografia de tórax, de rastreio, evidenciou 2 nódulos pulmonares sugestivos de infecção fúngica invasiva, sendo associada anfotericina B. Evoluiu afebril e 2 dias após apresentou artrite em joelho esquerdo e primeiro pododáctilo direito. Realizada artrocentese e líquido sinovial mostrou-se levemente turvo, com celularidade total de 1460 células e 87% de polimorfonucleares. Cultura do líquido demonstrou crescimento de Trichosporon asahii (T. asahii). Associado voriconazol ao esquema e iniciado filgrastim pelo contexto de infecção fúngica invasiva disseminada. No D13 do tratamento, paciente apresentou recuperação neutrofílica, associada a melhora clínica e laboratorial, porém tomografias de controle mostraram persistência dos nódulos pulmonares. Reavaliação medular no D36 demonstrava ausência de blastos, mantendo anemia e plaquetopenia com necessidade transfusional. Mantido tratamento ambulatorial com voriconazol e suspensa anfotericina. A tricosporonose é causa rara de infecção invasiva em humanos, sendo o T. asahii o agente mais comum na forma sistêmica. A doença invasiva na forma disseminada é mais comum em pacientes neutropênicos com neoplasia hematológica de base. Pode se manifestar com envolvimento pulmonar, cardíaco, renal, cutâneo e de sistema nervoso central. O diagnóstico é realizado a partir de evidência microbiológica ou histopatológica. O tratamento de escolha é a combinação de voriconazol e anfotericina B, podendo-se manter somente o primeiro após controle inicial da infecção. Porém, para a resolução do quadro, a reversão da neutropenia e do estado de imunossupressão são imprescindíveis. O caso relatado ilustra a importância do diagnóstico diferencial na persistência de febre em paciente neutropênico, principalmente se já em uso de antimicrobianos de amplo espectro. A investigação microbiológica sempre deve ser tentada, mesmo que o tratamento empírico seja iniciado. A ocorrência de infecções fúngicas invasivas, mesmo por espécies menos comuns, deve ser sempre pensada e afastada. Neste caso, as terapias prévias e a neutropenia prolongada pela falência medular de base podem ter contribuído para a complicação infecciosa observada. Medidas para reduzir e, idealmente, reverter o estado imunossupressor de base devem ser tomadas em associação a instituição de terapia antifúngica para o sucesso do tratamento.