Objetivo: Relatar o uso da Talidomida por um paciente portador de síndrome mielodisplasica (SMD) com 5q- que evoluiu com melhora clínica e independência transfusional. Material e métodos: Trata-se de um paciente de 70 anos, sexo masculino, encaminhado para avaliação no ambulatório de hematologia após internação com anemia grave (5,4 g/dL) onde recebeu transfusão de dois concentrados de hemácias. Leucograma e plaquetas dentro da normalidade. Após investigação inicial foi optado por realizar estudo da medula óssea que revelou hipercelularidade com distúrbios de topografia e maturação das três séries próprias da medula com acúmulos de precursores imaturos de localização anormal (ALIPs) e cariótipo 46XY, XY, t(2;11)(p21;q23), del(5)(q22q35)[17]. Prescrevemos inicialmente a Eritropoetina 4.000Ui diariamente, mas não obteve resposta após 03 meses de uso mantendo necessidade transfusional quinzenal. Optamos pelo uso da Talidomida (100 mg VO/dia) continuo em 18/07/2019. Resultados: Em 30 dias de uso da Talidomida observou-se elevação da hemoglobina de 6,9 para 10,5 g/dL e após 03 meses atingiu 11,8 g/dL. Há um ano esta mantendo a resposta independente de transfusões com melhora da qualidade de vida e ausência de toxicidades significativas. Discussão: Dentre as anormalidades mais frequentemente observadas nas SMD incluem a deleção do braço longo do cromossomo 5 (5q-). É sabido que na literatura há relatos de casos de SMD tratados com Talidomida que apresentaram resposta em cerca de 20% dos casos, mas os eventos adversos limitam a tolerabilidade e com a chegada de análogos da talidomida com atividade significativamente mais alta e toxicidade mínima, considera-se principalmente o uso de lenalidomida. Há poucas publicações da Talidomida em pacientes com a del (5q) e, assim, não é reconhecido por nenhuma das principais diretrizes internacionais o uso desta. Conclusão: São necessários maiores estudos com talidomida em pacientes portadores da síndrome 5q- tendo em vista que é uma alternativa econômica.