Introdução: Remissão de Leucemia Mieloide Aguda (LMA), seja completa ou parcial, sem quimioterapia é um evento raro e normalmente de curta duração. Acredita-se que eventos como infecção e transfusão sanguínea estejam relacionados por provocarem uma ativação imune que teria efeito anti-leucêmico. Apesar disso, o mecanismo exato desse fenômeno ainda não está totalmente esclarecido. Relato de caso: Criança de 2 anos, sexo masculino, iniciou quadro de febre, tosse, coriza e obstrução nasal em 09/09/2019. Em 12/09/19, iniciou tratamento com Azitromicina. Retornou ao PS em 14/09/19 com piora dos sintomas quando colheu hemograma que evidenciou anemia (Hb 6,6), leucopenia (3.410 leucócitos) e 16% de células blásticas. Internado, recebeu transfusão de concentrado de hemácias irradiado e deleucotizado e iniciou antibioticoterapia com Cefepime. Após 3 dias, com persistência da febre e parâmetros de sepse, foi associada Vancomicina. Entre o 7° e 8° dia de internação, retornou com picos febris diários, assintomático. Submetido ao estudo da medula óssea em 18/09/19 que evidenciou no mielograma 61% de blastos, com expressão de marcadores mielomonocíticos na imunofenotipagem e expressão anômala de CD56. Exames da medula óssea repetidos em 24/09/19, confirmaram a presença dos blastos, porém em menor porcentagem (13,5% no mielograma e 2,7% na imunofenotipagem), e cariótipo complexo. Foi optado por manter apenas tratamento de suporte e recoletar mielograma e imunofenotipagem, complementados com biópsia, em 07/10/19, que não mais evidenciaram a presença de blastos. Paciente evoluiu com normalização gradual do hemograma. Permaneceu em acompanhamento ambulatorial por 5 meses, quando iniciou com anemia (Hb 9,3) neutropenia (72 mm3), aumento de volume testicular bilateral, e ptose palpebral. Internado no Hospital da Luz Vila Mariana em 31/03/2020 apresentando hipertrofia de tonsilas palatinas, hiperemia em orofaringe e sem outros sinais infecciosos identificados. Submetido a coleta de exames de medula óssea que evidenciaram presença de 9,3% de células monocíticas imaturas, cariótipo complexo semelhante ao exame anterior, biópsia testicular e imunofenotipagem de líquor com infiltração por células monocíticas imaturas. Confirmada recaída combinada medular, testicular e SNC, foi iniciado tratamento com Protocolo BFM 2004 alto-risco em 15/04/2020. Atualmente, encontra-se no D15 com DRM negativa, em programação de transplante de medula óssea alogênico após avaliação de centro transplantador. Discussão/conclusão: Casos de remissão espontânea de LMA já foram descritos na literatura e têm sido relacionados a estimulação imune provocada por quadros infecciosos e transfusões de sangue, principalmente com concentrados de hemácias não-irradiadas. Apesar disso, casos não relacionados a infecção e/ou transfusão também foram reconhecidos. Em nosso relato, a criança apresentou quadro séptico e recebeu transfusão de hemácias irradiadas e deleucotizadas, evoluindo com remissão completa e espontânea da LMA com componente monocítico. Após quase 6 meses, apresentou reaparecimento da doença de forma agressiva. Portanto, novos estudos são necessários para avaliar se terapia precoce deve ser iniciada nessas situações.