Introdução: A Leucemia Mieloide Crônica (LMC) é uma doença mieloproliferativa clonal caracterizada citogeneticamente pelo cromossomo Philadelphia. Dentre as suas opções terapêuticas disponíveis estão os inibidores de tirosino-quinase, dentre eles o imatinibe. O foco deste trabalho é mostrar que o imatinibe pode ser hepatotóxico e que o transplante hepático em um cenário semelhante pode ter sucesso. Relato de caso: Mulher, 51 anos, diagnosticada há 7 anos com LMC Philadelphia positivo, iniciou tratamento com Imatinib. Compareceu ao ambulatório em fevereiro/2013 referindo astenia, mal-estar, fadiga, inapetência e desconforto abdominal, além de erupção eritematosa em face e colo. Ao exame físico apresentava abdome globoso com traube ocupado. Aos exames, plaquetopenia (59.000/μL), anemia normocrômica e normocítica, marcadores de lesão hepática dentro do limite de normalidade e ultrassonografia de abdome evidenciando fígado com alteração textural compatível com hepatopatia crônica, esplenomegalia e ascite. O Imatinib foi suspenso e iniciou-se dasatinibe 100 mg/dia, devido a toxicidade hematológica e falha para negativar o cromossomo Philadelphia. Após um ano de tratamento e mielotoxicidade acentuada, o dasatinibe foi trocado pelo nilotinibe 400 mg/dia, com boa evolução, remissão citogenética e resposta molecular maior 4.5. (RCC e RMM4). Entretanto, após 2 anos a paciente apresentou piora da doença hepática (MELD-Na 25 e Child C), sendo suspenso o nilotinibe por 30 dias e encaminhada para transplante hepático que foi realizado em janeiro/2018. É acompanhada desde então pela hematologia e em uso imunossupressor. Discussão: Estudos clínicos demonstraram a eficácia de mesilato de imatinibe no tratamento de pacientes com LMC Philadelphia positivo, principalmente na fase crônica da doença. Contudo, em relação aos seus efeitos adversos, nota-se a associação entre a dose do mesilato de imatinibe e sua toxicidade no organismo, principalmente no fígado. Esta toxicidade hepática, por sua vez, geralmente é resolvida com a redução da dose ou a descontinuação do imatinibe, visto que são as doses mais altas (800 mg/dia) que possuem associação com alterações clínicas adversas mais graves. Nesses casos, há a possibilidade de iniciar inibidores de tirosina quinase de segunda geração, como feito com a paciente relatada, assim como programar o TCTH, visto que com este último há a possibilidade de uso de medicamentos igualmente eficazes durante o período pós-transplante. Conclusão: O presente relato corrobora a importância de se estar atento a hepatotoxicidade do mesilato de imatinibe nos pacientes em tratamento crônico com LMC. Desta forma, na tentativa de evitar condições irreversíveis, a monitorização continuada e cuidadosa se faz necessária no seguimento ambulatorial com exames de imagem e marcadores de função hepática. Além disso, é importante ratificar que o transplante hepático neste cenário de LMC com hepatotoxicidade por imatinibe, é uma terapêutica relevante, com bom prognóstico e deve ser considerada.