Objetivo: Descrever um caso de uma paciente refratária ao tratamento de quimioterapia convencional para recaída de LLA – B, tendo boa resposta à terapia alvo para CD22, com Inotuzumabe Ozogamicina. Relato de caso: Paciente feminina, 9 anos 11 meses, leucodérmica, acompanhada neste serviço desde setembro de 2019, quando a mesma junto à mãe, optaram em dar continuidade ao tratamento neste serviço, por ser da mesma cidade que a mesma. A paciente estava em tratamento de uma recaída pós 18 meses de término de tratamento para LLA-B. No tratamento primário, iniciado em 2015, foi utilizado o protocolo brasileiro GLTBI 2009 – alto risco, onde paciente só obteve DRM negativa no D35. Teve término das quimioterapias em setembro de 2017 ficando desde então em acompanhamento ambulatorial quando em março de 2019, teve recaída medular com citometria de fluxo apresentando blastos de aspectos linfoides B. Nesta ocasião a paciente iniciou tratamento com protocolo BFM 2009 para alto risco, porém este sem antracíclico, uma vez que a paciente já havia recebido o máximo de doses tolerada. Até o D52 paciente ainda apresentava 1,93% de blastos em DRM, negativando posteriormente. Ao avaliar DRM pré inicio de fase do protocolo II, a mesma veio positiva de 0,4% de blastos em 12/05/2020 e em 03/06/20 de 0,9%, apresentando CD19+ e CD22+. Discutido caso então com equipe de serviço transplantador e diante de outras DRMs apresentarem hora positiva para CD19, ora não, identificou-se como um marcador fraco, optando ou por uma terapia alvo para CD22 ou dar prosseguimento com quimioterapias, porem um novo protocolo, considerado mais agressivo. Desta forma, optou-se pelo uso do Inotuzumabe Ozogamicina (Besponsa®), onde na ocasião a DRM estava de 0,03%, realizando o primeiro ciclo muito bem tolerado pela paciente. A DRM de controle apresenta-se negativa. Devido ao tempo programado para o transplante de medula óssea, optou-se em dar seguimento com o ciclo de Inotuzumabe porém paciente evoluiu com neutropenia grave, o que limitou o inicio do segundo ciclo e atrasando o mesmo em mais de 3 semanas. Possivelmente até a data do transplante a paciente receberá 2 semanas do segundo ciclo. Discussão: Apesar do tremendo progresso feito na terapia para LLA, aproximadamente 10-15% das crianças recaem. Os regimes de salvamento intensivos resultam em taxas de sobrevida livre de doença em 2 anos abaixo do ideal de apenas 41% e 13% para crianças na segunda e terceira remissão, respectivamente. Os paradigmas de tratamento de LLA foram revolucionados com o advento de inibidores de tirosina quinase direcionados a BCR-ABL1, conjugados anticorpo-droga direcionados a CD22 (inotuzumabe ozogamicina), anticorpos biespecíficos (blinatumomabe), dentre outros. Esses novos agentes altamente eficazes estão permitindo novas abordagens que reduzem a dependência da quimioterapia citotóxica intensiva. Besponsa® está indicado como monoterapia para o tratamento de adultos com LLA de células B precursoras, recidivada ou refratária, CD22 positivo. O desenvolvimento desse agente em crianças foi retardado, com os primeiros estudos pediátricos iniciados em 2016–2017. Os efeitos adversos mais relatados são, doença veno-oculusiva hepática, principalmente pós transplante de medula óssea, mielossupressão/citopenias, reações à infusão, Síndrome de lise tumoral e prolongamento do intervalo de QT, embora os trabalhos apresentem boas respostas à medicação e boa tolerância durante seu uso.