Introdução: A imunossupressão decorrente de tratamentos quimioterápicos relaciona-se com diversas infecções e, dentre elas, pode ocorrer reativação de toxoplasmose. Existem relatos de neurotoxoplasmose em pacientes submetidos a quimioterapias antineoplásicas e a transplantes de células tronco hematopoiéticas. O diagnóstico é feito pela clínica, sorologia e imagem tomográfica (TC) ou de RNM. Na TC, a partir da aplicação de contraste iodado, ocorre um realce de um halo, o qual delimita uma região de inflamação, cujo centro fica hipodenso, ilustrando necrose; esses anéis geralmente apresentam 1 à 4 cm, em diversas regiões cerebrais. Em paralelo, a Ressonância Magnética consegue fornecer sinais de lesões mais sutís, além de ser melhor para acompanhar a evolução da doença. Em ambos, a aplicação do contraste se torna importante, visto que evidencia ainda mais o edema perilesional, para a diferenciação de leucoencefalopatias multifocais progressivas, isto é, linfomas o qual é um importante diagnóstico diferencial. O tratamento se inicia empiricamente em todos os casos, exceto em pacientes com lesões grandes que precisam de descompressão externa e biópsia, com lesões sugestivas de linfoma na tomografia e em pacientes com lesão única e sorologia negativa para T. gondii. A primeira opção de tratamento é a Sulfadiazina associado à Pirimetamina e ácido folínico por 3 a 6 semanas e como alternativa, Sulfametoxazol Trimetropim. Objetivo: Esse estudo propõe o relato de um caso de um paciente com Leucemia Mieloide Aguda, com complicação infecciosa do sistema nervoso central. Material e método: Trata-se de um relato de um estudo descritivo, por análise de prontuário do paciente. Relato de caso: Paciente de 55 anos, com diagnóstico de Leucemia Mieloide Aguda e presença da translocação 8;21 - t(8;21). Feito o diagnóstico e iniciado tratamento em outubro de 2019 com Daunoblastina 90/m2 por 3 dias e Citarabina 100 mg/m2 por 7 dias. Obtida remissão completa após a recuperação hematológica em cerca de 25 dias do início da indução. Programada então a consolidação com 4 ciclos mensais de altas doses de Citarabina (3.000 mg/m2 de 12/12 horas nos D1, D3 e D5). Após o segundo ciclo, já em recuperação hematológica começou a apresentar lentificação da fala e perda de força muscular em membros inferiores. Aventadas hipóteses de neurotoxicidade pela Citarabina, embora sem alterações cerebelares, depressão, infiltração leucêmica de SNC. Internada para investigação e submetida à TC de crânio, observou-se imagem de nódulos nucleocapsulares bilaterais com discreta imagem de realce, medindo até 2,1 cm acompanhados de edema em parênquima subjacente. Feita hipótese de neurotoxoplasmose, iniciou-se tratamento com Sulfametoxasol e Trimetropin na dose padrão por 28 dias. Após o tratamento houve melhora clínica e radiológica. A seguir foi realizado mais um ciclo de consolidação (3°.), mas ocorreram complicações infecciosas decorrentes de neutropenia prolongada, recebendo antibioticoterapia, inclusive com uso de antifúngicos de amplo espectro. Suspendeu-se o 4°. ciclo de consolidação pelos riscos de novas infecções. Atualmente ela está fora de terapia há 5 meses e em remissão completa. Discussão e conclusões: apesar da toxicidade neurológica secundaria a Citarabina ter sido a primeira hipótese, devido a imunossupressão, as infecções oportunísticas devem ser incluídas no diagnostico diferencial.